Atypical Computed Tomography and Magnetic Resonance Imaging Findings of Posterior Inferior Mediastinal Bronchogenic Cysts: A Clinical Case Analysis
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摘要:
纵隔型支气管囊肿（MBC）是一种先天性支气管囊肿，多发生于中纵隔中上部，发生在后下纵隔相对少见。本文报道1例后下纵隔支气管囊肿患者，19岁，男性，体检发现纵隔占位。CT表现为后下纵隔脊柱旁不规则肿块，密度混杂，边缘及内部可见结节状钙化，增强后未见强化。MRI检查T1WI呈不均匀低信号，T2WI呈高信号，内见条索状、分隔样低信号，增强后延迟期病灶边缘及分隔轻度强化。术后病理诊断：支气管源性囊肿。本文回顾性分析该病例的CT和MRI影像特征，并复习国内外文献，总结后下纵隔不典型支气管囊肿的影像表现，以提高对该疾病的认识。
Abstract:Mediastinal bronchial cysts (MBCs) are congenital bronchial cysts (CBCs) that mostly occur in the middle and upper mediastinum and rarely in the posterior inferior mediastinum. A case of posterior MBC was reported in a 19-year-old male patient with mediastinal space occupancy on physical examination. Computed tomography (CT) showed an irregular mass near the spine of the posterior inferior mediastinum, which was of mixed density, with nodular calcification at the edge and inside, and no enhancement. Magnetic resonance imaging (MRI) showed heterogeneous hyperintensity on T1-weighted imaging (T1WI) and hyperintensity on T2WI, which were internal to the cord like appearance and showed septation-like hypointensity, mild enhancement of the lesion edge, and septation in the delayed phase after enhancement. The postoperative pathological diagnosis was bronchogenic cyst. In this report retrospectively reviewed the CT and MRI imaging features of this case, as well as those described in the domestic and foreign literature to summarize the imaging findings of atypical bronchocysts in the posterior lower mediastinum to improve the understanding of this disease.
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卵巢囊性腺纤维瘤（ovary cystadenofibroma，OCAF）是一种卵巢上皮来源少见的卵巢肿瘤，由卵巢表面的苗勒上皮和纤维间质细胞组成。按其成分分类，可分为浆液性、黏液性、子宫内膜样、透明细胞性及混合型等类型，以浆液性最为常见。按其生物学行为分类，可分为良性、交界性及恶性，通常以良性居多，恶性少见。囊性腺纤维瘤发病率低，Cho等[1]分析了1926例卵巢肿瘤中，OCAF仅占卵巢肿瘤1.7%比例。我国仅有少部分文章对其特征进行描述，其中OCAF中浆液性最多见，大多数文章仅谈及浆液性囊性腺纤维瘤，而对浆黏液性囊性腺纤维瘤的影像特征尚未总结。本文对卵巢浆黏液性囊性腺纤维瘤进行描述总结，抓其特点，探其究竟，精准诊断。
1. 病例资料
1.1 临床病史与实验室检查
患者女，76岁，主诉下腹痛2年余，触及下腹包块8个月，下腹呈间歇性疼痛，程度中，尚可忍受。既往史：30余年前因子宫肌瘤行全子宫切除术。
实验室检查：CA125 11.46 U/mL、CA199 32.42 U/mL、CEA 2.44 ng/mL 均处于正常范围内。
1.2 MRI表现
MRI图像示：盆腔偏右侧可见巨大囊实性占位，病变边缘清晰，呈大小不等的多房囊实性肿块，囊内可见子囊腔，囊壁未见明显钙化影，囊腔信号不均，T1 WI及T2 WI呈高/等/低信号，呈“五彩玻璃征”表现；部分囊壁增厚出现实性成分，呈现带状突起，即“地毯征”；实性成分呈T2 WI明显低信号，信号强度低于肌层，部分实性成分内可见小类圆形T2 WI高信号影，即“黑色海绵征”表现；实性成分、囊壁及囊间隔T1 WI呈低信号；实性及囊性成分DWI未见弥散受限。盆腔及双侧腹股沟未见明显肿大淋巴结影（图1）。
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图 1 浆黏液性囊性腺纤维瘤患者MRI图像注：（a）~（j）矢状位及冠状位显示病变整体观，病变呈多房囊状，囊腔信号不均，呈“五彩玻璃”样；轴位显示病变实性成分呈“黑色海绵征”（红色箭头）及“地毯征”（黄色箭头）。DWI 实性病变未见弥散受限。Figure 1. MRI image of a patient with mucinous cystic fibroadenoma1.3 手术与病理
手术切除，术中见子宫缺如，盆腔内可见巨大肿物，来源于右侧卵巢，囊实性，包膜完整；右侧输卵管迂曲，与右侧卵巢分界不清，左侧卵巢萎缩。依次探查淋巴结，未触及肿大淋巴结。切除右侧附件术中冰冻，病理回报：（右）卵巢黏液性肿瘤/浆黏液性肿瘤，局灶上皮增生，间质纤维组织增生，瘤体大，余待石蜡切片多取材除外交界性肿瘤。与患者家属沟通，术中病理待除外交界性肿瘤，患者年龄较大，要求切除阑尾及大网膜。
术后病理：肉眼所见（右附件）已破肿物（12×11×6）cm，切面呈囊实性，局灶呈密集囊腔样，内含黏液样物。光镜所见：囊壁内衬混合的形态温和的Mullerian型上皮细胞。诊断意见：（右附件）卵巢浆黏液性囊性腺纤维瘤，局灶上皮增生（图2）。
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图 2 浆黏液性囊性腺纤维瘤患者病理图像注：红色箭头浆液性，黑色箭头黏液性。Figure 2. Pathological images of patients with mucinous cystic fibroadenoma.2. 讨论
2.1 病因及发病机制
囊性腺纤维瘤病因与发病机制尚无明确定论，可能与癌基因、雌二酚暴露史[2]、垂体释放的糖蛋白激素等有关系。雌激素可能参与其发生过程。
2.2 临床特征
卵巢浆黏液性囊性腺纤维瘤发病年龄较宽范，多在20~70岁[3-4]，本例发病年龄为76岁；病变单侧发病多见，双侧者少；由于肿瘤无分泌功能，因此其临床表现及肿瘤标记物大多无特殊性，部分患者会有腹胀、腹痛或腹部不适而就诊，亦有部分患者因体检无意中发现。肿瘤标记物一般为阴性[5]。
2.3 MRI表现
浆液性囊腺瘤、黏液性囊腺瘤或浆黏液性囊腺瘤均为卵巢Mullerian上皮细胞瘤，腺纤维瘤是这类上皮细胞肿瘤中合并纤维增生，影像表现往往在浆液性、黏液性或浆黏液性囊腺瘤肿块中出现低T2 WI信号的纤维成分。卵巢囊性腺纤维瘤分型有多种，以浆液性最为多见，临床报道类型最多，对其的影像表现总结最多。Takeuchi等[6]认为其特征性征象是MRI T2 WI上呈现“黑色海绵征”，即低信号纤维病变内出现高信号囊状改变，是由于致密纤维间质中散在小囊样的腺样结构；Yen[7]等发现其囊壁上出现T2 WI低信号突起，命名为“地毯征”。囊壁、实性成分增强扫描呈渐进性强化。部分文献仅描述其囊腔信号不同，并未对其进行总结，本文依据本次病例对其归纳，浆黏液性囊性腺纤维瘤一般单侧发病，病变边缘清晰，可呈实性/囊实性/囊性改变，以囊实性多见，病变呈大小不等多房囊实性改变，囊腔内因其成分不同而表现多样，呈现黏液性囊腺瘤样“五彩玻璃征”表现，实性成分呈T2 WI极低信号，低信号内出现小囊性T2 WI高信号，表现为“黑色海绵征”，实性成分突起于囊壁，呈现“地毯征”，病变实性成分弥散不受限，病变囊壁钙化少见。增强扫描囊壁及实性成分呈渐进性强化。病变大多数为良性，一般无转移性病变及肿大淋巴结。
2.4 临床治疗与预后
卵巢囊性腺纤维瘤治疗以手术治疗为主[8]，对于良性病变，根据患者年龄及生育要求，采取患侧附件切除术或肿瘤剖离术，对侧卵巢可进行探查或活检术。交界性或者恶性者，应与卵巢癌治疗方法相同[9]。
2.5 诊断与鉴别诊断
卵巢浆黏液性囊性腺纤维瘤的临床表现不典型，大多数患者以腹痛、腹胀或体检中发现，实验室检查肿瘤标记物大多数为阴性，因此主要依据影像学检查来辅助诊断，囊腔由于成分含量不同信号不均，形成五彩囊样改变及纤维成分中散在囊状高信号形成的“黑色海绵征”、“地毯征”是其MRI诊断的关键影像表现。浆黏液性囊性腺纤维瘤需与含有“五彩玻璃征”及含有T2 WI低信号卵巢肿瘤相鉴别，主要为黏液性囊腺瘤、卵巢甲状腺肿等。
卵巢黏液性囊腺瘤是卵巢肿瘤中较为常见的上皮来源性肿瘤，常单侧发病，体积较大，呈多房囊性，囊腔大小不一，常表现为一个房腔内套有一个或数个子囊，囊腔内充满不同浓度黏液[10]，由于不同子囊间成分存在差异表现多样，呈“五彩玻璃征”，囊壁或间隔稍厚而规则[11]，可出现线样钙化。病变破裂进入腹腔可形成腹腔假性黏液瘤[12]。鉴别点：黏液性囊腺瘤少有T2 WI低信号纤维成分。
卵巢甲状腺肿为单胚层畸胎瘤，良性居多。单侧、囊实性、分叶状肿块多见，实性成分可为囊性肿瘤内间隔局灶性增厚或不规则软组织肿块，部分实性组织、分隔或囊壁可见斑点样、线条样钙化。囊性病变密度及信号不均，CT特征性表现为：高密度囊腔和实性成分钙化[13]。CT高密度囊腔对应MRI表现为T2 WI极低信号即“真空征”[14]，T1 WI呈高信号，是由于甲状腺滤泡中含有高浓度凝胶状碘化甲状腺素的原因。增强扫描实性成分、间隔或囊壁明显强化。T2 WI“真空征”是MRI特异性表现。患者可合并甲亢、假Meigs综合征[15]。鉴别点：钙化、腹水及“真空征”。
3. 小结
本文通过对1例卵巢浆黏液性囊性腺纤维瘤的诊断与鉴别诊断及文献学习，旨在提高其诊断的准确性，使患者得到精准的手术治疗，对于育龄女性，可以保留生育功能，提高临床诊疗的精准性。
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图 1 后下纵隔支气管囊肿CT图像
Figure 1. CT images of a patient with posterior inferior mediastinal bronchogenic cysts
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图 2 后下纵隔支气管囊肿MR图像
（a）横断面TSE FS T2WI显示病变呈高信号，内见分隔样低信号；（b）横断面FS T1WI显示病变呈不均匀低信号；（c）～（d）横断面DWI呈不均匀高信号，ADC图未见扩散受限；（e）冠状面TSE T2WI显示病变位于脊柱左旁，其上方见条状液性信号；（f）横断面增强T1WI动脉期，病变未见强化其他（g）～（h）横断面、冠状面增强T1WI延迟期，病变囊壁及内部分隔强化。
Figure 2. MR images of a patient with posterior inferior mediastinal bronchogenic cysts
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图 3 后下纵隔支气管囊肿病理图像
Figure 3. Pathological images of a patient with posterior inferior mediastinal bronchogenic cysts
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